Abstrakt

49letý afroamerický pacient bez anamnézy byl přijat kvůli 3měsíčním potížím s polykáním pevné a tekuté stravy. Měl neustálý retrosternální dyskomfort a jevil se podvyživený. Rentgenový snímek hrudníku odhalil pravostranný aortální oblouk s deviací trachey doleva. Vyšetření polykání potvrdilo fixované zúžení jícnu v úrovni T6. Kontrastní počítačová tomografie (CT) hrudníku a krku odhalila zrcadlově obrácený pravý aortální oblouk s levostranným srdečním hrotem a prominujícím ductus diverticulum (o rozměrech 1,7 × 1,8 cm). Tato struktura se rozšiřovala dozadu a zasahovala do středu jícnu. Byla provedena levá posterolaterální torakotomie a divertikl duktu byl resekován. Během operace bylo nalezeno retroesofageální ligamentum arteriosum, které bylo rozděleno. Tato vzácná kombinace vrozených anatomických aberací vedla u našeho pacienta k těžké dysfagii. Úspěšná chirurgická korekce v podobě resekce ductus diverticulum a rozdělení retroesofageálního ligamentum arteriosum vedla k úplnému vymizení symptomů naší pacientky.

1. Úvod

Představujeme pacienta s dysfagií způsobenou kombinací vrozených vývojových vad. Ty zahrnovaly pravostranný aortální oblouk, prominující ductus diverticulum a retroesofageální ligamentum arteriosum. Tyto malformace dohromady tvořily obstrukční cévní prstenec kolem jícnu. Uvádíme tuto neobvyklou kombinaci malformací s úspěšnou chirurgickou korekcí vedoucí k příznivému klinickému výsledku.

2. Prezentace

49letý afroamerický pacient bez anamnézy byl přijat kvůli 3měsíčním potížím s polykáním pevné a tekuté stravy, s retušováním, regurgitací hlenu a pocitem „uvíznutí jídla“ v hrudníku. Měl neustálý retrosternální diskomfort, vypadal podvyživený a stěžoval si na zápach z úst.

3. Diagnóza

Při diagnostickém vyšetření mu byla poskytnuta čirá tekutá strava. Rentgenový snímek hrudníku odhalil pravostranný aortální oblouk s deviací trachey doleva (obr. 1). Polykací studie potvrdila fixované zúžení jícnu v úrovni T6 (obrázek 2). Kontrastní počítačová tomografie (CT) hrudníku a krku odhalila zrcadlově obrácený pravý aortální oblouk s levostranným srdečním hrotem a prominujícím divertiklem ductus (o rozměrech 1,7 × 1,8 cm). Tato struktura se rozšiřovala dozadu a zasahovala do středu jícnu (obrázek 3). Nebyla zjištěna žádná dilatace aortálního oblouku s neznatelnými plicními tepnami. CT angiografie s vysokým rozlišením s kontrastem a poststudiová 3rozměrná rekonstrukce je zobrazena na obrázku 4.

Obrázek 1
Radiografický snímek hrudníku v posteroanteriorním pohledu, s pravostranným aortálním obloukem (bílá šipka).

Obrázek 2
Předoperační baryový jícnový snímek v posteroanteriorním pohledu a bočním pohledu zobrazující fixované zúžení jícnu v úrovni T6 (šipky).

Obrázek 3
CT angiogram s vysokým rozlišením, sagitální pohled zobrazující divertikl duktus (bílá šipka) odsazující jícen (černá šipka).

Obrázek 4
CT angiogram s vysokým rozlišením, asistovaná trojrozměrná rekonstrukce oblouku aorty zobrazující divertikl ductus (bílá šipka).

4. Management

Provedena levá posterolaterální torakotomie a resekce divertiklu ductus. Během operace bylo nalezeno retroesofageální ligamentum arteriosum, které bylo rozděleno. Pooperační průběh byl bezproblémový a následovalo úplné klinické i radiologické vyřešení zúžení (obr. 5). Pacient toleroval jídlo a pití ad lib. Zůstává asymptomatický.

Obrázek 5
Pooperační bariový jícnový snímek v posteroanteriorním pohledu a v bočním pohledu zobrazující úplné vyřešení fixovaného zúžení jícnu (šipky).

5. Pooperační bariový jícnový snímek. Diskuse

Pravostranný aortální oblouk je vrozená anomálie, která může být součástí dvojitého aortálního oblouku nebo může být jediným vývodem na úrovni aorty. Pravostranný aortální oblouk se vyvíjí z pravé 4. větve místo z levé . Aortální oblouk tohoto pacienta vykazoval zrcadlové větvení, kdy oblouk přecházel přes pravý hlavní kmenový bronchus a pokračoval jako sestupná aorta. Vznikající větve byly (1) levá innominátní tepna, (2) pravá krkavice a (3) pravá podklíčková tepna.

Divertikl ductus je zbytek infundibulární části ductus arteriosus. Jedná se o častý nález v kojeneckém věku, který je přítomen asi u 33 % kojenců, ale časem involuje . Prominentní divertikl ductus je vzácný a je obtížně zobrazitelný na posteroanteriorním snímku hrudníku. Na bočním snímku jej lze vidět jako útvar měkkých tkání v aortopulmonálním okně. Diagnostická je angiografie vývodu, kde je vidět jako fokální výduť . K diagnóze nám v našem případě pomohla CT angiografie s vysokým rozlišením a kontrastem a poststudiová 3rozměrná rekonstrukce anatomie. Multidetektorová počítačová tomografie (MDCT) byla popsána k odlišení divertiklu jícnu od aneuryzmat .

Současná přítomnost výše uvedených struktur nevysvětlovala rozsah obstrukce jícnu. Přicházela tedy v úvahu možnost cévního prstence. Cévní prstenec označuje různé vrozené anomálie aortálního systému, které mohou stlačovat jícen nebo průdušnici a způsobovat symptomy . Cévní prstenec byl tvořen 3 strukturami, které zevně obepínaly jícen. První strukturou byl předozadně vzestupný pravostranný aortální oblouk; druhou strukturou byl divertikl duktus laterálně. Předpokládali jsme, že třetí (zadní) složkou bylo retroesofageální ligamentum arteriosum, které nebylo identifikováno předoperačními zobrazovacími studiemi. Ligamentum arteriosum může způsobit významné zúžení tracheoezofageálního traktu a jeho retroezofageální poloha může způsobit závažnou dysfagii . Tato hypotéza byla potvrzena během chirurgického zákroku, kdy bylo retroesofageální ligamentum zobrazeno a rozděleno.

6. Výsledek/následné sledování

Tato vzácná kombinace vrozených anatomických aberací vedla u našeho pacienta k těžké dysfagii. Úspěšná chirurgická korekce v podobě resekce divertiklu ductus a rozdělení retroesofageálního ligamentum arteriosum vedla k úplnému vymizení symptomů našeho pacienta. Při pravidelném sledování se mu nadále daří dobře.

Konflikty zájmů

Všichni autoři nejsou ve střetu zájmů.

Příspěvky autorů

Všichni autoři měli přístup k datům a hráli zásadní roli při psaní rukopisu.

Leave a comment

Vaše e-mailová adresa nebude zveřejněna.